martes, 8 de abril de 2014

Epidemiología por Miguel Gutiérrez de León

Epidemiología

La incidencia de este síndrome se estima entre el 1: 20.000 y el 1: 50.000 de los nacimientos vivos. Causa el 1 % de los casos de discapacidad intelectual severa y afecta en mayor medida a las mujeres (66% de los casos).
La esperanza de vida de los individuos que padecen esta alteración génica está disminuida, aunque la mayoría alcanzan la edad adulta (alrededor de los 50 años). Este aspecto depende de la gravedad de las malformaciones  y alteraciones asociadas.
Hasta el momento, el factor que origina, o permite, la alteración en esta región cromosómica se desconoce. Aun así, se cree que, en la mayoría de los casos, se debe a la pérdida de cierta información en el cromosoma 5 durante el desarrollo de un óvulo o esperma (gametogenesis), hecho el cual no parece relacionarse con la edad de los padres, como ocurre en otros síndromes de este tipo.
Alrededor del 80-85% de los casos son de aparición esporádica (de novo) y en el 10-15% restante son hijos de portadores de una translocación, siendo estos casos más severos que los casos esporádicos*.


TÉRMINOS:
  •   Epidemiología: el estudio de la distribución y los determinantes de estados o eventos (en particular de enfermedades) relacionados con la salud y la aplicación de esos estudios al control de enfermedades y otros problemas de salud
  •  Incidencia: contabiliza el número de casos nuevos, de la enfermedad que estudiamos, que aparecen en un período de tiempo previamente determinado.
  • Prevalencia: describe la proporción de la población que padece la enfermedad, que queremos estudiar, en un momento determinado.
  • Esperanza de vida: La esperanza de vida es el número medio de años que una persona puede prever que vivirá si se mantienen en el futuro las tasas de mortalidad por edad del momento en la población.
*ARTÍCULOS RELACIONADOS:

Two cases of deletion 5p syndrome: one with paternal involvement and another with atypical presentation. (Dos casos del síndrome de delección 5p: uno con implicación parental y otro con una presentación atípica)

Azman BZ, Akhir SM, Zilfalil BA, Ankathil R

Resumen:
Dos casos de delección del brazo corto del cromosoma 5 o síndrome del maullido de gato con presentación y características de transmisión diferentes: un caso con el cromosoma 5 parental implicado y el otro, un caso de novo con una atípica presentación clínica. Se realizaron análisis citogenéticos en los dos casos y a sus padres. El análisis del genotipo banda-GTG de los dos casos reveló, cariotipos 46, XY, del(5)(p13;p15) anormales. En el primer caso, la madre presentaba cariotipo femenino normal, mientras que el padre mostraba un cariotipo anormal que afectaba a una translocación balanceada 46,XY,t(5;10)(p13;p15. En el caso 2, sin embargo, ambos padres presentaban un cariotipo paterno normal. En el caso 1, las características clínicas, particularmente el fenotipo facial distinto en combinación con la hipotonía y el maullido de un gato característicos, ayudaron en el diagnostico en su nacimiento y el análisis del cariotipo fue resolutivo. El niño del caso dos presentaba características clínicas atípicas. Si bien este paciente presentaba múltiples características asociadas a ese síndrome, el llanto parecido al de un gato no era muy prominente. En lugar de esto, manifestaba un estridor persistente desde el tercer día de vida, que evitó las sospechas de padecer CdCS en su nacimiento. Sin embargo, cuando este paciente se presentó a los siete meses de edad para el análisis citogenético, se estableció un diagnóstico de confirmación del CdCS. (…)

Original:
We report two cases of deletion 5p or cri du chat syndrome (CdCS) with different presentations and risks of transmission: one case with paternal chromosome 5 involvement and another, a de novo case with atypical clinical presentation. Cytogenetic analysis was performed on the two cases and their parents. GTG-banded karyotype analysis of Cases 1 and 2 revealed abnormal 46,XY,del(5)(p13-15) male karyotypes. For Case 1, the mother showed normal female karyotype while the father showed an abnormal karyotype involving a balanced translocation 46,XY,t(5;10)(p13;p15). For Case 2, however, both parents showed a normal karyotype pattern. In Case 1, the clinical features, particularly the distinct facial phenotype in combination with a characteristic cat-like cry and hypotonia, aided in the diagnosis at birth and the karyotype analysis was resolutive. The boy in Case 2 presented with atypical clinical features. Even though this patient had multiple syndromic features, the typical high pitched cat-like cry was not prominent. Instead, the patient manifested persistent stridor (from day three of life), which might have prevented the clinician from suspecting CdCS at birth. However, when this patient was presented at seven months of age for cytogenetic analysis, a confirmatory diagnosis of CdCS was established. For children with congenital abnormalities, an early clinical diagnosis confirmed through cytogenetic and molecular investigations, is important for providing personalised diagnostic and prognostic evaluation, and also for genetic counselling on the reproductive risk, particularly for patients with parental chromosome translocation involvement.
Hum Genet. 1978 Nov 16;44(3):227-75.

The Cri du Chat syndrome: epidemiology, cytogenetics, and clinical features. (Síndrome del maullido de gato: epidemiología, citogenética y características clínicas)

Niebuhr E.

Resumen:

 

Datos de 331 casos del síndrome del maullido de gato, incluyendo a 34 daneses, son revisados. La incidencia y la prevalencia entre la población con retraso mental aumentó a 1/45,000 y 1.5/1000, respectivamente. Ninguna asociación notable con eventos prenatales, edades parentales u órdenes de nacimientos puede ser demostrada. Hay, además, un exceso significante de mujeres. Translocaciones parentales estaban presentes en poco más del 10% de las familias, mientras que muchas extrañas aberraciones genéticas (mosaicismo, anillos, y translocaciones de novo)  afectaron a menos del 10% de todos los casos. El segmento fenotípicamente relevante ha sido reducido a la porción media de la banda 5p15.

 

Original:

 

Data for 331 cri du chat cases, including 34 Danish probands, are reviewed. The incidence nad the prevalence among the mentally retarded population amounted to1/45,000 and 1.5/1000, respectively. No striking association with prenatal events, parental ages, or birth order could be demonstrated (ninguna notabe asociación con eventos prenatales, edades parentales o el orden de nacimiento puede ser demostrado). There was a significant excess of females ( había un exceso significante de mujeres). Parental translocations were present in slightly more than 10% of the families, while more rare cytogenetic aberrations (mosaicism, rings, and de novo translocations) accounted for less than 10% of all cases. The phenotypically relevant segment has been narrowed down to the midportion of the 5p15 band.

Singapore Med J. 2008 Apr;49(4):e98-e100.

FUENTES:
·         PubMed:
·         Fundación 5p-: http://www.fundacionsindrome5p.org/
·         Investigaciones de la Universidad de Cantabria: http://www.feaps.org/biblioteca/sindromes_y_apoyos/capitulo05.pdf




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